Med fokus på ME-syke barn og unge: Oppfølgingsstudie fra 2010 inkludert pasienter med gjennomført «vanlig tradisjonell» behandling

Barn og unge kan også bli rammet av ME. Noen blir alvorlig og livstruende syke – likevel blir de ikke verken oppfattet eller behandlet på lik linje med andre barn og unge som blir alvorlig syke. I dette innlegget skal vi se nærmere på en hollandsk oppfølgingsstudie fra 2010 med tittel «Adolescent chronic fatigue syndrome: a follow-up study». Slike studier forteller noe om både prevalens, og sykdomsvarighet av ME/CFS. Denne studien er basert på 1994 CDC-kriterier.

Denne studien, som pr 2010, er den eneste studien som har sett på utfallet/effekt av ulike behandlingstilnærmelser som i dette tilfellet nederlandske helsemyndigheter praksis som terapi for barn/unge med utmattelsessymptomer (mhj kom: noe som ikke skiller seg fra andre vestlige land). Pasientene i denne studien tilfredsstilte 1994 CDC kriteriene og fikk spørreskjema basert ut i fra disse (symptomer: kognitiv funksjonalitet, sår hals, ømme lymfeknuter, muskelsmerter, leddsmerter, hodepine, ikke restituerende søvn og sykdomsfølelse etter aktivitet som vedvarer mer enn 24 timer eller mer) i tillegg til skjema for vurdering av utmattelse/trøtthet.

Vitenskapelige studier/publikasjoner betegner ME-syke barn og unge som: «adolescent CFS» og/eller «pediatric CFS»

Utfallsmålene i slike studier er ikke uvanlig å være med hovedspørsmål med hensyn til utmattelse/tretthet og fravær fra skole/jobb.

Innlegget tar sikte på å redegjøre for målsetting og resultater fra studien basert på fulltekstversjonen (se referanser). Jeg har fritt oversatt deler av studien til norsk, så se originalpublikasjonen. Eventuelle kommentarer vil bli gitt i parentes med mhj kom:. Kommentarer og refleksjoner er nederst i innlegget.

Sammendrag:

Målsetning: Å beskrive den symptomatiske og utfallet av utdannelse/skolegang, bruk av helsetjenester og risikofaktorer for vedvarende sykdom (ikke tilfriskning) hos barn og unge med CFS/ME

Design: Oppfølgingsstudie, retroperspektiv og helsetilstand siste måned.

Studien er utført ved: Barneavdeling ved akademisk sykehus. Spørreskjema ble utfylt hjemme. (mhj kom: se publikasjonen for detaljert om metode og innsamling av data)

Deltakere: 60 barn og unge med diagnose ME/CFS. (54 deltakere deltok)

Intervensjon: regelmessig/vanlig behandling.

Utfallsmål: Sjekkliste for Individuell styrke (CIS-20), spørreskjema for barn og helse, generelle spørsmål med hensyn til andre symptomer (CDC med 8 symptomer vanlige for ME/CFS siste måned), skolegang/oppmøte på skole, oppmøte på jobb og behandling.

Resultater: Spørsmålsskjemaene ble returnert fra 90 % av deltakerne (n=54). Ved starten av vurdering av helsetilstand var snittalder (SD) 16,0 år (1,5) og 20,4 % var menn. Oppfølgingsstudien varte i snitt 2,2 år. Ved oppfølgingens slutt var snittalder 18,2 år.

51,9 % av deltakerne hadde nesten full tilfriskning (forbedring av symptomer), mens 48,1 % hadde ikke opplevd forbedring av symptomer og/eller tilfriskning.

Skoleungdom (n=41) hadde 33 % fravær siste måned. De resterende ungdommene arbeidet og hadde ved studiens slutt rapportert om at de hadde arbeidet 38,7 % av fulltidsjobb i løpet av siste måned.

Med hensyn til ulik behandling hadde 66,7 % fått psykoterapi behandling, 38,9 % hadde fått klinisk behandling ved rehabilitering, 48,1 % hadde mottatt psykologisk støttebehandling og 53,7 % hadde brukt alternative behandlingstilnærmelser.  

Konklusjon: Omlag halvparten av ungdommene ved oppfølgingsstudien hadde tilfriskning fra CFS. Den andre halvparten var fremdeles alvorlig utmattet og hadde nedsatt fysisk funksjonsevne. Bruk av helsetjeneste var høy og både fravær fra skole og arbeid var høyt.

Økende alder ved sykdomsstart var en risikofaktor og smerte, dårlig mental helse, selvfølelse og den generelle av oppfatningen helsetilstand ved utfallsmålet var uheldig for utfall. Videre forskning bør øke fokus på eksisterende behandlingstilnærmelser og studere alternative behandlingsformer.

 ***

Prognose for barn og unge med ME:

Det er lite studier som har blitt gjort med hensyn til langtidsprognose for barn og unge med ME/CFS ved bruk av enten Oxford eller CDC diagnosekriterier. Tabell 1 viser en oversikt over oppfølgingsstudier:

Tabell 1: Trykk på bildet for ett større og klarere bilde

Det vi legger merke til her er at det bare omlag en tredjedel som har blitt friske, mens resten har bare delvis blitt friskere og en stor prosentandel har forverret sykdomstilstanden. Dr. David Bell sin studie 13 år etter viser blant annet at ca 40 % rapporterte at de var bedre men ikke full tilfriskning, ca 11 % er kronisk syk og nesten 9 % har blitt verre. Gill et al fra 2004 hadde en studie etter ca 4 års sykdomsvarighet og resultatet viste at hele 44 % ikke hadde endret funksjonsnivå og/eller blitt dårligere.

Med hensyn til snittalder ved sykdomsstart er det i denne oversikten ett snitt fra 11,7 til 14,9 år. Den yngste er fra Bell sin pasientgruppe med en alder på 5 år og vi ser også en person ned til 7 år i Sankey et al (2006). Av fem oppfølgingsstudier er fire av disse utført etter gjennomsnittlig tre år sykdomsvarighet.

Noen utdrag fra resultater i denne studien med 54 deltakere:

(mhj kom: denne delen er ikke oversatt og bare noen utdrag er tatt med. Uthevinger er gjort av meg)

Fatigue was assessed using the subjective fatigue subscale of the CIS-20.23 This scale measures experience of fatigue and consists of 8 items; scores range from 8, no fatigue, to 56, extremely fatigued.

A further general questionnaire, the participants were asked indicate (yes/no) the regular presence during the last month of 8 symptoms according to the 1994 CDC criteria (selfreported impairment in memory or concentration, sore throat, tender cervical or lymph nodes, muscle pain, multijoint pain, headache, unrefreshing sleep, post exertional malaise lasting 24 hours or more). School attendance was measured as the percentage of classes the adolescent had attended at school during the last month compared with the school schedule of classmates.

If the participants no longer attended school, work attendance was calculated as the percentage of a fulltime job (38 hours) the adolescent had worked during the last month.

Finally, participants were asked to estimate the total number of therapeutic visits they had (if any) with physiotherapists, psychologists, and alternative health care suppliers in the follow- up period and (if applicable) to estimate the months they had spent in clinical rehabilitation.

Onset had been gradual in 27 (50%) cases, following “flulike illness” in 22 cases (40.7%) and acute (ie, sudden onset without preceding flulike symptoms) in 5 cases (9.3%).

There were no significant differences between responders and non-responders in sex, age, or fatigue severity. The mean (SD) follow-up duration was 2.2 (1.6) years but the symptoms in most cases had existed substantially in the years prior to initial assessment.

During this time, 43 adolescents (79.6%) had not received any other diagnosis, 3 (5.6%) were diagnosed with celiac disease, 3 (5.6%) had lactose intolerance, 2 (3.7%) had metabolic disorder, 1 (1.9%) had hypermobility syndrome, 1 (1.9%) had major depressive disorder, and 1 (1.9%) had anxiety disorder.

Only a higher age at initial inclusion was found to be a risk factor for non-recovery of CFS at follow-up

Sex, severity of fatigue at inclusion, type of onset, other diagnoses, health care use (psychological treatment, physiotherapy, rehabilitation, or alternative treatment),and length of time between inclusion and follow-up were not associated with outcome. At follow-up, a high amount of reported CDC CFS symptoms

The outcome of unexplained pediatric chronic fatigue (i.e., not diagnosed as CFS) is mostly positive. It is generally thought that the prognosis for adolescent CFS is also relatively good.

In this study it was found that, although about half of the participating adolescents had nearly complete improvement, the other half were still severely fatigued, had impaired physical functioning, and would probably still fulfill 1994 CDC criteria for CFS at follow-up.

The cohort of adolescents who participated in this study is the largest described in any follow up after regular care. The diagnosis of CFS was established according to the 1994 CDC criteria at initial examination, the female to male ratio (4:1) was in accordance with research findings, the mean age of participants did not have a wide range, and a strict cut-off score on a validated measure of adolescent CFS was used to qualify subjects for inclusion.

In previous studies, few risk factors for adolescent CFS have been identified. As in our study, older age at diagnosis has been found to imply an increased risk of prolonged adolescent CFS.

The high levels of school nonattendance are in concordance with the literature. The use of health care services in adolescent CFS was high and comparable with recent studies.

While no specific form of health care was associated with a better outcome, almost all adolescents had received some kind of treatment, and it is difficult to estimate what the outcome would have been had this not been the case.

Although some of the participating adolescents had received cognitive behavioral therapy as part of routine psychological support, this also did not result in a superior outcome. This is consistent with findings that the results of cognitive behavioral therapy for CFS are generally superior within, rather than outside, the confines of randomized controlled trials.

The percentage of adolescents who had not recovered from CFS at follow-up in this study was somewhat higher than in previous studies and more like the outcome rates in adult CFS. This might be owing to the strict use of 1994 CDC criteria for CFS, the use of a cutoff score for eligibility, and a higher age of participants at inclusion.

In addition, the diagnosis of CFS in the adolescents who participated in this study was established (or confirmed) in a tertiary academic hospital setting and might represent a particularly impaired cohort.

Despite intensive health care use, a substantial proportion of adolescent patients with CFS remain severely fatigued and physically impaired.

Therefore, future research into adolescent CFS should not only focus on recognizing patient characteristics for a favorable outcome but should also be directed toward further customizing existing treatment and studying additional interventions for patients who do not benefit from established treatment options.

 ***

Kommentarer og refleksjoner:

I denne studien med 54 deltakere har fremdeles 48,1 % individer ikke opplevd forbedring av symptomer og/eller tilfriskning etter i snitt over 2 års sykdomsvarighet.

Sykdomsstart hadde vært gradvis i 27 (50%) av tilfellene med påfølgende «influensa-lignende symptomer» i 22 av tilfellene (40.7%) og akutt  (akutt sykdomsstart uten påfølgende influensalignende symptomer) i fem av tilfellene (9.3%).

I denne pasientgruppen hadde de fleste mottatt behandlingsintervensjon uten at det har hatt nevneverdig forbedring av raskere tilfriskning.

“Although some of the participating adolescents had received cognitive behavioral therapy as part of routine psychological support, this also did not result in a superior outcome. This is consistent with findings that the results of cognitive behavioral therapy for CFS are generally superior within, rather than outside, the confines of randomized controlled trials”.

 I denne studien fremkommer det også at noen av deltakerne har mottatt kognitiv adferdsterapi (CBT/KAT) som del av den psykologiske behandlingsterapien, men dette hadde ingen innvirkning på tilfriskning. Det sies videre her at disse funnene samsvarer med resultatene med at CBT for behandling av ME/CFS generelt er fremragende innad i CBT relaterte studier.

Oversiktstabellen (tabell 1) over oppfølgingsstudier viser noen oppsiktsvekkende tall med hensyn til alder ved sykdomsstart og varighet, samt en høy andel av barn og unge som ikke tilfriskner og i tillegg rapporter om forverring av sykdomstilstanden. Dette sier noe om prognosene for barn og unge som blir rammet med ME/CFS. Forholdstallet mellom jenter og gutter er ulikt oppgitt fra 3:1, 4:1 og 5:1 med overhyppighet av jenter som rammes.

I overlege for ME-avd for barn og unge i Norge, VB Wyller, sier følgende i sin studieprotokol:

«CFS/ME is long-lasting, and the long-term prognosis is uncertain; in a recent review of adult patients, total recovery/improvement was estimated to 5 % and 40 %, respectively. Adolescents seem to have a better prognosis, which may improve further if the patient receives professional care from an early stage.»

Studien konkluderer med følgende oppfordringer:

«Despite intensive health care use, a substantial proportion of adolescent patients with CFS remain severely fatigued and physically impaired.

Therefore, future research into adolescent CFS should not only focus on recognizing patient characteristics for a favorable outcome but should also be directed toward further customizing existing treatment and studying additional interventions for patients who do not benefit from established treatment options.»

En gjennomgang av Dr. David Bells oppfølgingsstudie blir gjengitt i ett senere innlegg.

***

Referanser:

PubMed: van Geelen SM et al. (2010) Adolescent chronic fatigue syndrome: a follow-up study

Fulltekst: van Geelen SM et al. (2010) Adolescent chronic fatigue syndrome: a follow-up study. Arch Pediatr Adolesc Med. 2010;164(9):810-814.

*****

9 kommentarer om “Med fokus på ME-syke barn og unge: Oppfølgingsstudie fra 2010 inkludert pasienter med gjennomført «vanlig tradisjonell» behandling

  1. Ronny

    «Økende alder ved sykdomsstart var en risikofaktor» skal vel være «Høyere alder …».

    Liker bildevalget, passer bra til emnet!

    1. Heia Ronny😀

      hehe ja alle de skrivefeilene mine… godt at folk har automatlesing… verre er når æ mister små ord som endrer hele poenget:/ jaja livet med kognitiv svikt sier æ nu bare🙄

      Kanskje «økt alder» eller jo eldre (…) hadde vært bedre forslag….

      synes også at bildet er illustrerende. Målsettingen med innleggene er jo klart og tydelig.

      Akkurat nå leter æ etter en publikasjon med sitat: «De aller sykeste er permanent sengeliggende, og noen må sondemates. Disse pasientene er ofte svært vare for lyd, lys og andre sansestimuli» som er fra Wyller et al. i 2006.

      …. når bareavdelingen som har ansvar for ME-syke barn og unge på Riksen har unnlatt å rapportere inn ekstremt behov for ekstraoridinær pleie og omsorg av de alvoligste syke til NAV sine lister, så må vi i felleskap dokumentere ovenfor myndigheter hvordan og hvilke konsekvenser dette har. Bringe det opp på politisk nivå og håpe på endringer.
      😉 innspill og historier mottas gjerne.

      1. Ronny

        Det er ikke helt likt sitatet, men fant noe tilsvarende:

        Fra «Rapport fra Kunnskapssenteret Nr 9–2006″:

        »
        De aller sykeste er permanent sengeliggende, og kan ha problemer med å ta til seg føde og ivareta personlig hygiene. […] De har ofte store problemer med å tolerere lyd og er generelt ekstremt lysømfintlige.
        «

          1. Ja Ronny – det var den jeg også fant, men tusen takk for at du forsøkte. Vi får lete videre på andre årstall?!
            😉 la du merke til hvor liten forskjell det er fra 2006 til kunnskapssenterets notater for 2011 er?

      2. Ronny

        Jeg har et par grunner til at sitatet faktisk *er* fra “Rapport fra Kunnskapssenteret″. (Jeg antar det er fra hovedoppgaven til Torunn Bjørkum du har hentet sitatet.)

        1. Se på setningen *før* sitatet i hovedoppgaven, og setningen *før* den lignende teksten i “Rapport fra Kunnskapssenteret». De er *veldig* like:

        Fra hovedoppgaven: «Stort frafall fra arbeidslivet er gjennomgående, og unge pasienter er sjelden i stand til å gjennomføre normal skolegang eller pleie normal kontakt med jevnaldrende (Wyller et al., 2006).»

        Fra “Rapport fra Kunnskapssenteret»: «Stort frafall fra arbeidslivet er derfor et gjennomgående trekk; tilsvarende er unge pasienter sjelden i stand til å gjennomføre normal skolegang eller opprettholde normalt samvær med jevnaldrende.»

        2. I hovedoppgaven står ikke sitatet i gåseøyne, det angis ikke at det er et ordrett sitat.

        Hva tror du?

        1. trur du har rett i det – har lasta ned hovedfagsoppaven. Den er ganske så bra.

          ja sitatet er derifra…. brukerundersøkelsen er interessant og en god del begreper er godt forklart også.

          så den er verdt ett innlegg synes æ😉

          men trenger å finne dok hvor bareavd.riksen innrømmer alvorlig til svært alvorlig barn og unge med behov for døgnkontinuerlig tilsyn og pleie… har noe men må se hvor langt det holder… du skjønner kor æ vil hen tenker æ…
          😉

          1. Ronny

            «du skjønner kor æ vil hen tenker æ»

            Er nok ikke helt med (hjernetåka ligger ganske tjukt her også🙂 ) … men regner med bedre forståelse fra en av dine fremtidige innlegg!

            Lykke til med videre research!

  2. Tilbaketråkk: ME-syke Barn og Unge: NAV Klageinstans bruker upublisert og ikke fagrevidert dokumentasjon som grunnlag for avslag på utvidet omsorgsdager for pasient vurdert til alvorlig til svært alvorlig rammet av sykdommen ME « ToTo NeuroImmunologisk Kurativ

Legg igjen en kommentar

Fyll inn i feltene under, eller klikk på et ikon for å logge inn:

WordPress.com-logo

Du kommenterer med bruk av din WordPress.com konto. Logg ut / Endre )

Twitter picture

Du kommenterer med bruk av din Twitter konto. Logg ut / Endre )

Facebookbilde

Du kommenterer med bruk av din Facebook konto. Logg ut / Endre )

Google+ photo

Du kommenterer med bruk av din Google+ konto. Logg ut / Endre )

Kobler til %s